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所属 |
医学部 医学科 発達泌尿生殖医学講座小児科学分野 |
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教授 |
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論文 【 表示 ／ 非表示 】
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Matsumoto F, Yokogami K, Yamada A, Moritake H, Watanabe T, Yamashita S, Sato Y, Takeshima H
Human cell 37 ( 2 ) 523 - 530 2024年2月
記述言語：英語 掲載種別：研究論文（学術雑誌） 出版者・発行元：Human Cell
Atypical teratoid/rhabdoid (AT/RT) is a rare and highly malignant tumor of the central nervous system (CNS). It is most commonly found in children less than 5 years of age and is associated with inactivation of loss of function of SMARCB1/INI1. An experimental model for AT/RT is necessary to develop new and effective therapies. We established a patient-derived new cell line (MZ611ATRT), which showed loss of BAF-47. MZ611ATRT genetically features somatic heterozygous deletion of SMARCB1 and single nucleotide deletion of the residual allele, exon 5 ([c.541delC]), resulting in a stop codon at codon 954 by frameshift. We assessed the RNA-sequencing data of the other two AT/RT cell lines with forced expression of SMARCB1 available from public databases. We found SMARCB1 overexpression significantly down-regulates the expression of a group of enzymes related to cholesterol biosynthesis. Simvastatin was highly sensitive against MZ611ATRT cells and induced apoptosis (IC50 was 3.098 µM for MZ611ATRT, 41.88uM for U-87 MG, 23.34uM for IOMM-Lee, and 18.12uM for U-251 MG.). Pathways involved in cholesterol biosynthesis may be new targets for adjuvant therapy of AT/RT.
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新生児スクリーニング検査で同定されたB細胞欠損症 査読あり
松本 昂之, 西村 豊樹, 山元 綾子, 澤田 浩武, 盛武 浩
日本免疫不全・自己炎症学会雑誌 3 ( 1 ) 16 - 20 2024年2月
記述言語：日本語 掲載種別：研究論文（学術雑誌） 出版者・発行元：一般社団法人 日本免疫不全・自己炎症学会
新生児スクリーニング（newborn screening：NBS）はおよそ20疾患を対象に公費負担として行われているが，各自治体によって独自に対象疾患を拡大しているのが実状である．宮崎県では，2020年4月から先天性免疫異常症（inborn errors of immunity：IEI）とライソゾーム病を任意で追加している．今回，われわれは宮崎県で実施したNBSによりB細胞欠損症（B-cell deficiency：BCD）を同定した．症例はkappa-deleting recombination excision circles（KRECs）が低値を示し精査対象となった．当科で行った複数回のCD 19陽性B細胞の測定で，一貫してB細胞割合が2％未満でありBCDの診断に至った．診断後は免疫グロブリン補充療法を行いながら，1歳5か月となる現在まで重篤な感染症を合併することなく経過している．自験例のようにNBSを契機としたBCD診断，さらに免疫グロブリン補充による予防介入の報告は本邦初と考えられる．IEIのうちで重症複合免疫不全症とBCDは，重篤な後遺症をきたす例，さらに診断されることなく死亡する例も存在し，早期の診断と治療介入が特に重要である．IEIをNBSの対象疾患として導入することの費用対効果は，世界中で証明されている．今後，日本でもIEIがNBS公費負担の対象になることが期待される．
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Ishimura M., Eguchi K., Sonoda M., Tanaka T., Shiraishi A., Sakai Y., Yasumi T., Miyamoto T., Voskoboinik I., Hashimoto K., Matsumoto S., Ozono S., Moritake H., Takada H., Ohga S.
International Journal of Hematology 2024年
記述言語：英語 掲載種別：研究論文（学術雑誌） 出版者・発行元：International Journal of Hematology
Familial hemophagocytic lymphohistiocytosis (FHLH) is a fatal hyperinflammation syndrome arising from the genetic defect of perforin-mediated cytolysis. Curative hematopoietic cell transplantation (HCT) is needed before development of central nervous system (CNS) disease. We studied treatment outcomes of 13 patients (FHLH2 n = 11, FHLH3 n = 2) consecutively diagnosed from 2011 to 2022 by flow cytometric screening for non-myeloablative HCT in a regional treatment network in Kyushu, Japan. One patient with a novel PRF1 variant escaped screening, but all patients with FHLH2 reached diagnosis and 8 of them received HCT until 3 and 9 months of age, respectively. The earliest HCT was conducted 65 days after birth. Three pretransplant deaths occurred in newborns with liver failure at diagnosis. Ten posttransplant patients have remained disease-free, 7 of whom had no neurological involvement. Time from first etoposide infusion to HCT was shorter in patients without CNS disease or bleeding than in patients with those factors (median [range] days: 62 [50–81] vs. 122 [89–209], p = 0.016). Six of 9 unrelated patients had a PRF1 c.1090_1091delCT variant. These results suggest that the critical times to start etoposide and HCT are within 3 months after birth and during etoposide control, respectively. Newborn screening may increase the percentage of disease-free survivors without complications.
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Novel splice site variant of TMEM38B in osteogenesis imperfecta type XIV 査読あり
Kodama Y., Meiri S., Asada T., Matsuyama M., Makino S., Iwai M., Yamaguchi M., Moritake H.
Human Genome Variation 10 ( 1 ) 25 2023年12月
記述言語：英語 掲載種別：研究論文（学術雑誌） 出版者・発行元：Human Genome Variation
Osteogenesis imperfecta (OI) is a rare genetic disorder characterized by brittle bones. In this case report, we describe a patient who suffered from OI type XIV with a novel splice site variant in the TMEM38B gene. Further research is needed to better understand the relationship between the phenotype of OI type XIV and this variant.
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Outcomes following induction failure in Japanese children with acute lymphoblastic leukemia.
Imai C, Sato A, Hiwatari M, Shimomura Y, Hori T, Suenobu S, Imamura T, Hara J, Hasegawa D, Takahashi H, Moriya K, Katayama S, Tomizawa D, Moritake H, Taga T, Horibe K, Koh K, Manabe A, Okamoto Y
International journal of hematology 118 ( 1 ) 99 - 106 2023年4月
記述言語：英語 掲載種別：研究論文（学術雑誌） 出版者・発行元：International Journal of Hematology
The characteristics and prognosis of Japanese children with acute lymphoblastic leukemia (ALL) who fail to achieve complete remission after remission induction chemotherapy (i.e., experience induction failure) are poorly understood. Therefore, we retrospectively analyzed data of patients enrolled in Japanese clinical trials for newly diagnosed ALL between 1996 and 2009. Among 4956 participants, 89 (1.8%) experienced induction failure. With a 6.0-year median follow-up, the 5-year overall survival rate of the entire cohort was 43.0% ± 5.5%. Survival rates did not differ between patients with B-cell precursor ALL (BCP-ALL) and T-cell ALL (T-ALL). In multivariate analysis, day 15 M3 marrow (bone marrow blast count ≥ 25%) was significantly correlated with poorer survival in the whole or BCP-ALL cohorts. In T-ALL, age < 6 years was significantly associated with poor survival. However, due to the small sample size, this correlation must be further investigated. Most T-ALL and BCR-ABL-positive BCP-ALL patients underwent allogeneic stem cell transplantation (allo-SCT). Survival rates did not differ between BCR-ABL-negative BCP-ALL patients who did and did not undergo allo-SCT, possibly due to the inclusion of lower-risk patients in the latter group. In conclusion, the induction failure rate and survival after diagnosis of induction failure in our study were comparable to previously reported figures.
書籍等出版物 【 表示 ／ 非表示 】
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今日の治療指針
盛武 浩（ 担当： 共著 , 範囲: 小児の白血病）
医学書院 2021年 （ ISBN:978-4-260-04283-3 ）
担当ページ：1494-1495 記述言語：日本語 著書種別：教科書・概説・概論
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血液専門医テキスト 改訂第3版
盛武 浩（ 担当： 共著 , 範囲: 小児の急性骨髄性白血病）
南江堂 2019年
担当ページ：456-460 記述言語：日本語 著書種別：教科書・概説・概論
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鉄欠乏性貧血. 小児疾患診療のための病態生理3 改訂第5版.
盛武 浩（ 担当： 単著）
東京医学社 2016年
記述言語：日本語 著書種別：教科書・概説・概論
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白血球と分画
盛武 浩（ 担当： 単著）
今日の小児診断指針 2004年7月
記述言語：日本語 著書種別：学術書
MISC 【 表示 ／ 非表示 】
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Reduced-intensity therapy for relapsed Philadelphia chromosome-positive leukemia 査読あり
Nagasawa S., Yamada A., Nakagawa M., Kinoshita M., Koga Y., Ohga S., Moritake H.
Pediatric Blood and Cancer 71 ( 2 ) e30802 2023年
記述言語：英語 掲載種別：速報，短報，研究ノート等（学術雑誌） 出版者・発行元：Pediatric Blood and Cancer
DOI： 10.1002/pbc.30802
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Nagasawa S., Yamada A., Kinoshita M., Kamimura S., Moritake H.
Pediatrics International 64 ( 1 ) e14970 2022年1月
記述言語：日本語 掲載種別：速報，短報，研究ノート等（学術雑誌） 出版者・発行元：Pediatrics International
DOI： 10.1111/ped.14970
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Kinoshita M., Yamada A., Saito Y., Kamimura S., Moritake H.
Pediatrics International 64 ( 1 ) e14975 2022年1月
記述言語：日本語 掲載種別：速報，短報，研究ノート等（学術雑誌） 出版者・発行元：Pediatrics International
DOI： 10.1111/ped.14975
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Taga T., Tanaka S., Hasegawa D., Terui K., Toki T., Iwamoto S., Hiramatsu H., Miyamura T., Hashii Y., Moritake H., Nakayama H., Takahashi H., Shimada A., Taki T., Ito E., Hama A., Ito M., Koh K., Hasegawa D., Saito A.M., Adachi S., Tomizawa D.
Leukemia 35 ( 12 ) 3622 - 3624 2021年12月
記述言語：日本語 掲載種別：速報，短報，研究ノート等（学術雑誌） 出版者・発行元：Leukemia
Following the publication of this article, the authors noted an error in the data reported.
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Prevention of cisplatin-induced hearing-loss by sodium thiosulfate in medulloblastoma
Harao T., Yamada A., Kinoshita M., Kamimura S., Moritake H.
Pediatrics International 62 ( 10 ) 1204 - 1206 2020年10月
記述言語：日本語 掲載種別：速報，短報，研究ノート等（学術雑誌） 出版者・発行元：Pediatrics International
DOI： 10.1111/ped.14271
講演・口頭発表等 【 表示 ／ 非表示 】
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COVID-19 ワクチン接種後に発症した心膜心筋炎
二見 加菜、髙村 一成、山下 尚人、原田 雅子、澤 大介、盛武 浩
第91回日本小児科学会宮崎地方会, 宮崎
開催年月日： 2022年3月20日
会議種別：口頭発表（一般）
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発症早期に免疫修飾治療を開始したラスムッセン脳炎
山本 夏穂、 下田 貴史、 森 こずえ、 前田 謙一、 木許 恭宏、 池田 俊郎、 盛武 浩
第91回日本小児科学会宮崎地方会, 宮崎
開催年月日： 2022年3月20日
会議種別：口頭発表（一般）
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集団健診を契機に診断された頻拍誘発性心筋症２例
興梠 智子、髙村 一成、山下 尚人、原田 雅子、盛武 浩
第91回日本小児科学会宮崎地方会, 宮崎
開催年月日： 2022年3月20日
会議種別：口頭発表（一般）
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Clonal architecture and its prognostic significance in KMT2A-rearranged acute myeloid leukemia
Matsuo H, Yoshida K, Nannya Y, Kamikubo Y, Saito S, Koga Y, Moritake H, Terui K, Kawaguchi K, Okamoto Y,Nakayama H, Kanno M, Hino M, Akane Y, Inoue A, Shimada A, Goto H, Ueno H, Takita J, Yamato G, Shiba N, Hayashi Y, Shiraishi Y, Miyano S, Kiyokawa N, Tomizawa D, Taga T, Tawa A, Ogawa S, Adachi S
第83回 日本血液学会学術集会, 宮城
開催年月日： 2021年9月23日 - 2021年9月25日
会議種別：口頭発表（一般）
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不明熱を呈し, リンパ節生検により診断に至ったTAFRO症候群の１例
小川 智香, 山元 綾子, 西村 豊樹, 盛武 浩
第90回日本小児科学会宮崎地方会, 宮崎
開催年月日： 2021年9月12日
会議種別：口頭発表（一般）
受賞 【 表示 ／ 非表示 】
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日本白血病研究基金 一般研究賞（クレディセゾン賞）
2014年11月 公益信託 日本白血病研究基金助成事業
盛武 浩
受賞区分：出版社・新聞社・財団等の賞 受賞国：日本国
科研費（文科省・学振・厚労省）獲得実績 【 表示 ／ 非表示 】
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PDXマウスモデルを用いた再発難治小児急性骨髄性白血病の病態解明と新規治療法開発
研究課題/領域番号：23K07337 2023年04月 - 2026年03月
独立行政法人日本学術振興会 科学研究費基金 基盤研究（C）
担当区分：研究代表者
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Mfsd2遺伝子KOマウスを用いた、脳内ＤＨＡによるエネルギー代謝調節機構の解明
2018年04月
科学研究費補助金 基盤研究(C)
KOマウスの脳の組織学的評価と、摂食行動およびエネルギー代謝特性、代謝関連遺伝子発現を評価する。
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網羅的遺伝子解析をとおして同定した家族性白血病原因遺伝子の機能解析
2016年04月 - 2019年03月
科学研究費補助金 基盤研究(C)
担当区分：研究代表者
網羅的遺伝子解析をとおして同定した家族性白血病原因遺伝子と想定される2つの遺伝子変異の機能解析を行う
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家族性急性リンパ性白血病の原因遺伝子の探索
2013年04月 - 2016年03月
科学研究費補助金 基盤研究(C)
担当区分：研究代表者
家族性急性リンパ性白血病の原因遺伝子の探索
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Mfsd2遺伝子ノックアウトマウスにおけるエネルギー代謝特性の解明
2013年04月 - 2015年03月
科学研究費補助金 基盤研究(C)
担当区分：研究分担者
我々が作成したMfsd2遺伝子ノックアウトマウスにおけるエネルギー代謝特性を解析する
受託研究受入実績 【 表示 ／ 非表示 】
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わが国の小児がんサバイバーの健康・社会生活状況の実態解明に関する大規模調査研究
2023年01月 - 2026年03月
特定非営利活動法人日本小児がん研究グループ 一般受託研究
担当区分：研究代表者 受託研究区分：一般受託研究
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血小板減少を呈する患者における酵素測定法によるゴーシェ病スクリーニング
2022年12月 - 2024年03月
メビックス株式会社 一般受託研究
担当区分：研究代表者 受託研究区分：一般受託研究
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小児の複数回再発・難治ALL に対する少量シタラビンとブリナツモマブによる寛解導入療法の第II相試験
2021年12月 - 2026年03月
特定非営利活動法人日本小児がん研究グループ 一般受託研究
担当区分：研究代表者 受託研究区分：一般受託研究
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令和3 年度子どもの健康と環境に関する全国調査 南九州・沖縄ユニットセンター 委託業務
2021年04月 - 2022年03月
国立大学法人熊本大学 エコチル調査
担当区分：研究分担者 受託研究区分：一般受託研究
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小児急性骨髄性白血病(denovoAML)に対する標準的治療法の確立
2020年04月 - 2021年03月
国立大学法人京都大学
担当区分：研究代表者 受託研究区分：一般受託研究
寄附金・講座・研究部門 【 表示 ／ 非表示 】
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発達泌尿生殖医学講座小児科学分野研究奨学金
寄附者名称：JCRﾌｧｰﾏ株式会社 2023年02月
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発達泌尿生殖医学講座小児科学分野研究奨学金
寄附者名称：CSLﾍﾞｰﾘﾝｸﾞ株式会社 2023年02月
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発達泌尿生殖医学講座小児科学分野研究奨学金
寄附者名称：特定医療法人健腎会 2023年01月
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発達泌尿生殖医学講座小児科学分野研究奨学金
寄附者名称：日南病院 2023年01月
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発達泌尿生殖医学講座小児科学分野研究奨学金
寄附者名称：宮崎市郡医師会 2023年01月